Abstracte achtergrond
Afgezien van neoplastische processen, chronische ontsierend en destructieve ziekten van de onderkaak zijn zeldzaam
Case Presentatie
We melden. misschien voor de eerste keer, het gelijktijdig optreden van twee dergelijke aandoeningen bij een patiënt, in een geval dat het belang van botbiopsie benadrukt het vaststellen van de juiste diagnose. Florid cemento-ossale dysplasie (FCOD) is een chronische, ontsierende conditie van de maxillofaciale regio. Deze relatief goedaardige ziekte wordt vooral gezien bij vrouwen van middelbare leeftijd van Afrikaanse afkomst. Cervicofacial actinomycose is een zeldzame en progressieve infectie veroorzaakt door bacillen van de Actinomyces
genus die meestal gaat om intra-orale zachte weefsels, maar kan ook het bot te betrekken. De nauwkeurige diagnose van actinomycose is essentieel voor een succesvolle behandeling. Een diagnose van osteomyelitis veroorzaakt door Actinomyces
bacteriën werd gediagnosticeerd door bot biopsie in een 53-jarige Afro-Amerikaanse vrouw met een lange geschiedenis van FCOD nadat ze gepresenteerd met een nieuwe afvoer zweer bovenop de onderkaak.
Conclusies
Artsen moeten zich bewust zijn van de mogelijkheid van actinomycose die zich voordoen in de setting van FCOD, en het belang van het bot biopsie en culturen om te komen tot een definitieve en tijdige diagnose.
Electronic aanvullend materiaal
de online versie van dit artikel ( doi:. 10 1186 /1472-6831-11-21) bevat aanvullend materiaal, dat beschikbaar is voor geautoriseerde gebruikers is achtergrond
Actinomycose is een langzaam-progressieve infectie veroorzaakt door filamenteuze, gram-positieve, anaërobe. (of facultatief anaërobe) bacillen van het genus Actinomyces
[1]. Dergelijke infecties worden gekenmerkt door etterige en granulomateuze ontsteking met abcessen, weefselfibrose, en de aanwezigheid van drainage sinus stukken of fistels [2]. Actinomycose verspreidt zich meestal aansluitend, het negeren van weefsel vliegtuigen, en extruderen bacteriën beladen "zwavel korrels" van uitbarstende sinus traktaten [3]. Cervicofacial infecties zijn de meest voorkomende afwijking actinomycose, hoewel dit over het algemeen beperkt tot de zachte weefsels zonder verspreiding naar aangrenzende bot [1, 2] omvatten. Een odontogene oorsprong typisch cervicofacial actinomycose, die zich ontwikkelt als een chronische (of subacute) zacht weefsel zwelling van de submandibulaire of paramandibular regio [3]. Ondernemingen De diagnose actinomycose gemakkelijk gemist omdat het bootst meest voorkomende problemen zoals neoplasie [4]. Bovendien, actinomyceten zijn zeer gevoelig voor veel voorkomende antimicrobiële stoffen, dus ook relatief weinig doses kunnen kweken negatief render [5]. Het is echter belangrijk om de diagnose omdat actinomycose ontsierende of zelfs fataal kunnen zijn als vitale structuren (bijvoorbeeld grote bloedvaten en luchtwegen) betrokken zijn [5]. En terwijl antimicrobiële therapie is effectief tegen de actinomyceten, de behandelingsduur opmerkelijk lang (6-12 maanden) [3]. Zo is de diagnostische en therapeutische uitdagingen van actinomycose onderstrepen de noodzaak van een beter begrip van de risicofactoren voor besmetting en nieuwe informatie over klinische omstandigheden in verband met deze aandoening.
Florid cemento-ossale dysplasie (FCOD) is een ziekte met meerdere bilaterale en vaak symmetrisch uitgebreide laesies in de hele maxillofaciale regio (voornamelijk in de onderkaak) blijk van een voorliefde voor middelbare leeftijd Afrikaans-Amerikaanse vrouwen [6, 7]. Laesies zijn vaak asymptomatisch en lui van aard en kunnen als incidentele bevindingen op röntgenfoto [6, 8]. Soms patiënten aanwezig met doffe pijn of drainage van een voorafgaande extractie socket of een chronische irritatie onder een prothese, terwijl sommige zelden weergegeven met uitbreiding van het natuurlijke bot [9, 10]. Radiografisch, de laesies presenteren een gemengd radiolucente en radio-opake "watten" verschijning met slecht gedefinieerde grenzen met dichtbevolkte sclerotische onregelmatig gevormde massa. Hoewel ze af en toe erg lijken op vezelig dysplasie, is er vaak een duidelijke sclerotische component met de omliggende radiolucentie [6, 10, 11].
Histopathologisch, de letsels van FCOD demonstreren volwassen lamellair bot worden vervangen door verdikte geweven bot met gebogen vertakking benige trabekels, en een aparte massa's sterk gelijkende tandheelkundige overblijfselen zoals cement [7, 9]. Er is een groot overwicht van vezelig weefsel en osteoclasten maar zelden ontsteking tenzij secundaire resultaten verontreinigingen [7, 9]. Chronische ontsteking en infectie kunnen ontwikkelen in het dysplastische dicht gemineraliseerd weefsel, dat een minder robuust bloedtoevoer bezit, wat leidt tot de vorming sequester [6, 8]. Gegeven een overwicht van ontsteking op de pathologie, hebben sommige auteurs in het verleden ten onrechte gekarakteriseerd de letsels als diffuse scleroserende ostitis of chronische diffuse scleroserende osteomyelitis (CDSO) [9, 12-17]. Deze kwalificatie is onjuist omdat de multifocale bilaterale laesies van FCOD vormen een aparte diffuse pathologische spectrum ondanks occasionele gebieden van ontsteking, terwijl CDSO laesies zijn eenzijdig en vaak opgenomen in de onderkaak met universele ontsteking [8].
Hierin we melden, eventueel voor de eerste keer, de eerste associatie tussen deze twee chronische, verminkende ziekten in een patiënt die met mandibulaire osteomyelitis veroorzaakt door Actinomyces
bij de vaststelling van onderliggende FCOD gepresenteerd. We speculeren dat de infectie werd ingeleid wanneer bacteriën besmet een prothese-gerelateerde zweren in de zachte weefsels die over de betrokken gebied. Artsen moeten zich bewust zijn van de pathogenese van actinomycose en het belang van het bot biopsie en cultuur in het maken van een tijdige diagnose.
Case presentatie
Een 53 jaar oude, tandeloze, Afro-Amerikaanse vrouw met langdurige FCOD gepresenteerd aan haar tandarts met 1 maand geschiedenis van zwelling, pijn en purulente afscheiding waarbij het gebied van de linker onderkaak. De drainage werd beschreven als wit, dik, en onwelriekende. Röntgenfoto's bleek multifocale diffuse benige verandert in overeenstemming met FCOD en een nieuwe radiolucentie in het bot van de onderkaak ten grondslag liggen aan de gezwollen en aftappen zachte weefsels. Ze werd behandeld met een chloorhexidinegluconaat mondspoeling en een twee-weekse cursus van orale levofloxacine, maar niet verbeterd. Een biopsie uitgevoerd ongeveer twee maanden na het begin van symptomen geopenbaard dode bot maar geen specifieke diagnose. Twee maanden na de biopsie van de patiënt opgemerkt wat leek op een bot fragment losbarsten van de zelfde-pus drainage maagzweer zijn. De zweren en drainage voortgezet en zeven maanden na het begin van de symptomen werd de patiënt voor verdere beheer bedoeld onze instelling. Ze ontkende koorts, koude rillingen, nachtelijk zweten of andere constitutionele symptomen. Haar tandheelkundige geschiedenis was significant voor FCOD, een aandoening gedeeld met haar moeder. De diagnose van FCOD werd opgericht vijfentwintig jaar voorafgaand aan haar presentatie aan de Universiteit van Michigan door biopsie samenvalt met de winning van haar resterende tanden. Haar huidige kunstgebit waren meer dan 10 jaar oud. Haar medische geschiedenis was significant voor multiple sclerose behandeld met interferon 1β en veneuze trombo-embolische aandoening beheerd met orale warfarine.
Bij lichamelijk onderzoek slecht passende onderprothese de patiënt werd verwijderd en het alveolaire weefsel geopenbaard lichte zwelling langs de voorste rand van de ramus met een oppervlakte van blootgestelde bot van ongeveer 1 cm langs de externe schuine nok lateraal. Er was zacht weefsel oedeem en congestie op dit gebied. Haar nek was anders soepel zonder lymfadenopathie. Ze had geen andere orale laesies. Panoramische röntgenfoto's bleek bilaterale laesies in overeenstemming met FCOD waarbij zowel de bovenkaak en onderkaak (Figuur 1A). Een maxillofaciale computertomografie (CT) scan onthulde midface en mandibulaire bevindingen consistent met FCOD (figuren 1B en 1C). Links van de patiënt was er bony sequester bij een radiolucente capsule tot de voorste rand van de opgaande ramus (figuren 1B en 1C). Figuur 1 radiografisch bewijs van Actinomyces osteomyelitis complicerende bloemrijke cemento-ossale dysplasie (FCOD). (A) Panoramisch röntgenfoto demonstreren gemengde radiolucente en radio-opake laesies in de onderkaak met "watten" uitstraling. De letsels zijn goed afgebakend met een radiolucente ring in alle vier kwadranten al zijn ze subtieler in de bovenkaak (B) image Axial CT-scan toont hypertrofische, sclerotische en heterogene veranderingen van FCOD binnen de onderkaak (open pijl). Er is een grote lytische laesies in het lichaam van de linker onderkaak met botverlies bij de laterale zijde en centrale sclerose overeenstemming met infectie (dichte pijl). (C) 3-dimensionale CT beeld van algemene botwijzigingen met uitbreiding naar bovenkaak en onderkaak overeenstemming met FCOD (open pijl, corresponderend met dezelfde locatie in panel A). Er is focale erosie van de linker onderkaak in het gebied van Actinomyces
infectie (volle pijl). CT-beelden werden geformatteerd met OsiriX imaging software (OsiriX Foundation).
Wegens zorg voor chronische infectie, de patiënt onderging debridement met been biopsie en culturen van de zieke linker onderkaak Ramus. De zweren zachte weefsels werden gerepareerd met een eenvoudige vooruitgang flap. Purulentie en necrotische bot werden waargenomen tijdens deze procedure. Histopathologisch onderzoek van de biopsie bot bleek onregelmatige trabekels en bosselated cement druppels in een vezelig stroma, typisch voor cemento-ossale dysplasie (Figuur 2A). Meer wijzigingen osteomyelitis werden eveneens waargenomen (figuur 2B). Een bruine-Hopps weefsel Gramkleuring geopenbaard overvloedige grampositieve organismen filamenteuze overeenstemming met Actinomyces
(figuur 2C), die ook positief gekleurd met GMS zilverkleuring (Figuur 2D). Operatieve kweken leverde tal (kwantitatief) Actinomyces species
(niet verder geïdentificeerd soortniveau) samen met een mengsel van orale anaërobe bacteriën (tabel 1). Coagulase-negatieve Staphylococcus
was de enige aërobe bacterie geïsoleerd uit het bot biopsie. Culturen voor zure snel bacteriën, schimmels en Nocardia
negatief waren. Figuur 2 histopathologische veranderingen van Actinomyces osteomyelitis complicerende bloemrijke cemento-ossale dysplasie (FCOD). (A) uitgesneden onderkaak bot geopenbaard FCOD cement met onregelmatige druppels en ronde vormen in een fibrovascular stroma (hematoxyline en eosine (H & E), vergroting x 200). (B) neutrofiele infiltratie (pijlpunten) met aangrenzende necrotische bot (pijlen) (H & amp; E, vergroting 400 ×). (C) Gram-positieve draadvormige organismen in merg ruimte (pijlpunten) (Brown-Hopps vlek). (D) Kolonies van draadvormige organismen in beenmerg (GMS).
Tabel 1 Bacteriën gekweekt uit de onderkaak biopsie
aërobe bacteriën
anaërobe bacteriën
Coagulase-negatieve Staphylococcus
Talrijke Actinomyces spp
.
Lactobacillus spp
.
|
α-hemolytische Streptococcus
|
Leptotrichia buccalis
|
Capnocytophaga spp
.
|
Prevotella
spp.
De patiënt werd in eerste instantie behandeld voor een week met orale amoxicilline in combinatie met clavulinic zuur tweemaal daags 875 mg. Vanwege de ingewikkelde polymicrobiale aard van de infectie, waaronder bot betrokkenheid therapie werd veranderd in intraveneuze ertapenem een gram per dag en de patiënt werd behandeld gedurende acht weken. Een extra 10 maanden van orale therapie is ingesteld om amoxicilline /clavulaanzuur 875 mg tweemaal daags. De patiënt reageerde goed op antimicrobiële behandeling met volledige genezing van haar operatieve site, en tot op heden ontkent verder pijn, zwelling, of drainage.
Deze zaak toont opnieuw een associatie tussen twee chronische, destructief en disfiguring voorwaarden van de onderkaak, FCOD en Actinomyces
osteomyelitis. Het benadrukt ook het nut van het uitvoeren van biopten met de juiste aërobe en anaërobe culturen om een diagnose in ingewikkelde zaken te stellen, zoals deze. In eerste instantie onze patiënt werd gevoeld om alleen te lijden aan een progressie van haar FCOD combinatie met zweren veroorzaakt door haar slecht passende prothese. Dit leidde tot een vertraging in haar diagnose. Echter, de uitbarsting van de etterende vloeistof uit de maagzweer en de uiteindelijke radiografische demonstratie van een vergrote radiolucente ring rond meer slecht gedefinieerde wondweefsel /sequester gesuggereerd dat een overlappende osteomyelitis aanwezig was. Terwijl röntgenfoto geleidelijk osteolyse van het bot niet vertonen zoals te verwachten typisch osteomyelitis, werd de diagnose histopathologisch bevestigd. We speculeren dat onze patiënt ontwikkelde Actinomyces
osteomyelitis na de onderkaak zweren.
Actinomycose van het hoofd en de nek is een indolent infectie die meestal presenteert als een weke delen zwelling, massa, abces, of ulceratie van de orale-cervicale regio [1]. "Klonterige kaak" wordt veroorzaakt wanneer een actinomyceet inwoner van de mond (of andere mucosale plaatse) binnendringt de onderliggende weefsels door het verlies van mucosale integriteit [1]. De meest voorkomende regio laesies optreden is de perimandibular gebied, maar betrokkenheid van het bot is zeldzaam [1]. Anaerobe culturen nodig om de bacteriën te isoleren van pathologische monsters, maar cultuuronafhankelijke middel zijn om de aanwezigheid van deze bacteriën, zoals PCR, worden steeds gebruikt [18]. Gramkleuringen zijn gevoeliger dan culturen, misschien omdat een gebrek aan strikte anaerobe verwerking of eerdere antibioticagebruik de kweken negatief kan maken [1]. In geval van perimandibular infecties, actinomyceten zijn vaak aanwezig in de situatie met meerdere andere soorten bacteriën [1]. Hoewel het niet altijd bekend hoeveel de andere bacteriën deelnemen in de pathogenese van infectie, antimicrobiële therapie is algemeen breed genoeg om deze microben dekken. Hoewel biopsie duidelijk aangetoond invasieve actinomycose Onze patiënt had onwelriekende, purulente drainage van haar onderkaak, wat suggereert dat anaëroben of pyogene bacteriën aanwezig waren, hetgeen werd bevestigd door kweken (tabel 1). Het is waarschijnlijk dat ze infectie veroorzaakt door deze polymicrobiële verzameling van pathogenen en niet eenvoudig door alleen actinomycose.
Zoals blijkt in casu de behandeling van cervicofacial actinomycose vereist aandacht voor andere geïdentificeerde pathogenen, omdat deze infecties kunnen worden polymicrobiële [3]. In veel gevallen co-pathogenen (zoals orale anaerobe bacteriën) zijn gevoelig voor de middelen gericht op de actinomyceten. In gevallen waarin Actinomyces
is de enige geïdentificeerde ziekteverwekker dan doelgerichte therapie gerechtvaardigd is. Gelukkig, actinomyceten blijven prachtig gevoelig voor bèta-lactam drugs en intraveneuze penicilline G blijft een first-line agent [3]. Voor patiënten met een intolerantie voor bèta-lactam agenten, kunnen tetracycline agenten worden vervangen [2, 3]. Zoals in een recent overzicht [2], parenterale penicilline G 10 tot 20 miljoen stuks per dag verdeeld elke 6 uur gedurende 4 tot 6 weken kunnen worden gebruikt voor gecompliceerde gevallen, gevolgd door orale penicilline V, 2-4 g /d verdeeld vier maal daags gedurende 6 tot 12 maanden om terugval te voorkomen [3]. De uiteindelijke duur van de behandeling is afhankelijk van de klinische en pathologische respons [2]. Een aantal alternatieven voor penicilline zijn verkrijgbaar en omvatten macroliden, tetracyclines, clindamycine en carbapenems [2]. Belangrijk is dat veel veelgebruikte antimicrobiële middelen zijn niet actief tegen Actinomyces
species en deze omvatten metronidazol, aminoglycosiden, aztreonam, co-trimoxazol, penicillinase-resistente penicillines (bijv nafcilline en oxacillin) en cefalexine [2, 3]. In casu ertapenem werd gebruikt voor parenterale therapie vanwege de aard van de polymicrobiale osteomyelitis en het gemak van eenmaal daagse dosering.
Interessant is dat onze patiënt ontwikkelde actinomycose tijdens een immunomodulerend middel, interferon 1β, die gebruikt werd haar multiple sclerose. We waren niet in staat om eerdere meldingen van osteomyelitis in verband met deze medicatie te identificeren. Infectieuze complicaties van interferon 1β zijn zeldzaam [19]. Hoewel neutropenie een complicatie van de therapie kan worden, onze patiënt geen
geschriften bestaan deze tijdens de behandeling (gegevens niet getoond). FCOD is een goedaardige laesie die ontsierend zijn en leiden tot tandverlies, kaakfracturen en chronische infecties. Hoewel de etiologie en pathogenese van FCOD onbekend, de ziekte een verstoring in botmetabolisme waarbij normaal bot wordt vervangen door bindweefsel matrix die geleidelijk ontwikkelt cemento-botweefsel [20]. Zoals in onze patiënt, de ziekte komt vaker voor bij personen van Afrikaanse afkomst en kan familiair zijn [21]. FCOD wordt gewoonlijk gediagnosticeerd door incidentele bevindingen routinematig radiografische evaluatie en biopsie vaak vermeden om het risico van chronisch geïnfecteerde, niet-genezende wonden te voorkomen. De laesies zijn kenmerkend voor een diffuse bilaterale betrokkenheid van de bovenkaak en onderkaak botten. Pathologische evaluatie is vaak vrij van ontsteking, maar superinfectie optreden en vooruitgang osteomyelitis vanwege de beperkte bloedtoevoer van de dichte bot [6, 8, 10]. Traumatische extracties en decubitus veroorzaakt door slecht passende prothese kan blootstelling bot dat vatbaar is voor ontsteking en infectie van diverse organismen veroorzaken. Voorafgaand aan de karakterisering van FCOD van Melrose in 1976 [9] deze laesies werden verondersteld om CDSO [12-17] vertegenwoordigen. Vanwege de anatomie van de dysplastische laesies, chirurgische ingreep is vaak nodig voor de behandeling van chronische infecties combinatie met langdurige antibiotische therapie [8, 10, 11].
Zoals in dit geval verslag wordt FCOD gekenmerkt door fibrovascular stroma met een 'ginger-root "patroon van onregelmatige kromlijnige trabeculae, en druppeltjes van cement (" cementicles ") die zekering bosselated structuren [22-24] vormen. Coëxistentie botcysten met fibrovascular voering kunnen ook aanwezig zijn [22, 23], maar deze werden niet waargenomen in het onderhavige geval. Beginnende letsels van FCOD tonen minder trabeculae en prominenter fibrovascular stroma, vaak bloedingen [22]. In het geval hier gepresenteerde werden deze typische bevindingen van FCOD gezien in samenhang met de belangrijkste kenmerken van Actinomyces
osteomyelitis waaronder filamenteuze gram-positieve organismen, acute ontsteking, en necrotische bot [25, 26].
Conclusies
Samenvattend presenteren we een gecompliceerde associatie van twee ongewone en destructieve ziekten van het bot, FCOD en actinomycose. De bestaande FCOD eventueel bijgedragen tot een vertraging bij het vaststellen van de diagnose van actinomycose omdat de vervorming en destructieve veranderingen in de onderkaak door de infectie werd aangenomen dat door FCOD vordert. Zorgaanbieders moeten zich ervan bewust dat actinomycose een opportunistische pathogeen van de onderkaak die vervormen en ernstige infecties kunnen vaststellen wanneer een breuk in de integriteit van het mondslijmvlies treedt op kan zijn. Proper culturen uitgevoerd onder anaerobe omstandigheden is behulpzaam en antimicrobiële management moet rekening houden met de veelvuldige polymicrobiële aard van deze infecties.
Informed consent
Na goedkeuring door de Institutional Review Board van de Universiteit van Michigan Health System, schriftelijk toestemming was verkregen van de patiënt voor de publicatie van deze zaak verslag en eventuele begeleidende beelden. Een kopie van de schriftelijke toestemming is beschikbaar voor beoordeling door de Editor-in-Chief van dit tijdschrift
Afkortingen
FCOD:..
Bloemrijke cement-ossale dysplasie
verklaringen
Authors 'originele ingediende dossiers voor afbeeldingen
Hieronder staan de links naar de auteurs oorspronkelijke ingediende dossiers voor afbeeldingen. 'Originele bestand voor figuur 1 12903_2011_189_MOESM2_ESM.tiff Authors' 12903_2011_189_MOESM1_ESM.tiff Auteurs originele bestand voor figuur 2 Concurrerende belangen Ondernemingen De auteurs verklaren dat ze geen concurrerende belangen. Bijdragen
Authors '
Alle auteurs gelezen en goedgekeurd definitieve manuscript. MHS verstrekt klinische zorg voor de patiënt en schreef het manuscript. PWH kennis op de interpretatie van weefsel biopsies en geholpen bij het schrijven van het manuscript. DWN en BL uitgevoerd laboratoriumonderzoek van de bacterieculturen geïsoleerd van de patiënt en op voorwaarde dat kennis over de microbiologie van Actinomyces
. SPE ontvangen klinische zorg voor de patiënt en bijgedragen aan het schrijven van het manuscript. DMA voorzien klinische zorg voor de patiënt, coördineerde alle aspecten van dit verslag, en schreef het manuscript.
| 